I. 서 론
갈락토스혈증(Galactosemia)은 희귀 유전성 대사질환으로, 대표적으로 갈락토스를 포도당으로 전환하는 대사과정에 관 여하는 효소인 galactose-1-phosphate uridyltransferase (GALT), uridine diphosphate galactose 4'-epimerase (GALE), galactokinase (GALK) 등의 결핍으로 인해 갈락토스와 대사산물이 체내에 축적되어 발생한다(Park et al. 2003). 갈락토스혈증 은 표현형이 거의 없는 경우부터 생명을 위협하는 대사장애 까지 매우 광범위한 증상을 가지고 있으며, 이러한 변화는 질병을 일으킬 수 있는 많은 돌연변이에서 주로 기인한다 (Timson 2019).
현재 우리나라를 포함한 많은 국가에서 출생 후 갈락토스 혈증에 대한 신생아선별검사를 실시하고 있으며, GALT 효 소와 갈락토스의 대사산물을 측정한 후 원인에 관계없이 갈 락토스의 대사산물이 증가한 경우에 양성으로 판정한다(Sohn 2015). 2005년 1월부터 2007년 12월까지 국내에서 갈락토스 혈증에 대한 신생아 선별검사를 받은 1,259,220명 중 21명이 진단을 받았으며(Park et al. 2008), 한국인 갈락토스 환자 증례와 문헌을 분석한 연구(Yu et al. 2020)에 따르면 1999 년부터 2018년까지 보고된 고전적 갈락토스혈증 환자는 25 명으로 분석되었다. 또한, 갈락토스혈증 환자 중 의료기관을 통해 진료를 받은 환자의 수는 매년 약 2-300명 정도이지만, 여기에는 일시적인 갈락토스혈증 환자가 포함되어 정확한 환 자 수를 알기 어려우며, 병원에서는 실제 50명 안팎으로 예 측되고 있다(Lim et al. 2022).
갈락토스혈증이 의심되는 즉시 모유수유를 중단하고 대두 분유를 섭취하도록 하며, 갈락토스가 함유된 식품의 섭취를 엄격하게 금지한다. 또한, 식사, 간식, 영양제 등의 제품에서 갈락토스를 제거한 후 섭취해야 하며 그 외의 영양소는 필 요한 양만큼 섭취하도록 주의하여야 한다. 갈락토스혈증 환 자의 갈락토스 섭취량은 연령별로 제한되어 있으며, 국내 연 구에서는 영아 50-200 mg, 유아 150-200 mg, 학령기 아동 200-300 mg, 사춘기 250-400 mg, 성인 300-500 mg으로 제 한하고 있다(Lee 2006). 식이 제한이 요구되는 질환의 경우, 미각 선호도 발달에 영향을 미칠 수 있으며 식이 제한의 범 위 내에서 식품 선택을 최대화하기 위해 다양한 맛을 장려 함으로써 섭식행동의 정상 발달을 지원하는 것이 중요하다. 특히, 낯설고 새로운 식품에 대한 거부 현상인 푸드네오포비 아(Food Neophobia)가 나타날 수 있어 주의가 요구되며, 유 사한 대사질환인 페닐알라닌(Phenylalanine)의 섭취 제한이 요구되는 페닐케톤뇨증 (Phenylketonuria)의 아동을 대상으로 한 연구에서 쓴맛이 나는 식품을 선호하지 않으며, 새로운 음식을 시도하는 것을 두려워하고 제한된 범위의 음식만을 섭취하는 것으로 보고되었다(Evans et al. 2016). 한편, 고전 적 갈락토스혈증 환자는 환자 간 개인차가 존재하나 인지 영 역에서 평균보다 낮은 성취도를 보이며(Hermans et al. 2019), 따돌림 및 다른 사람과 잘 어울리는 것에서 어려움을 겪는 등 대인관계 문제를 보였으며(Lambert & Boneh 2004), 삶의 질을 나타내는 지표인 HRQoL (Health Related Quality of Life)의 인지 및 사회적 기능 영역 측면에서 대조 군보다 더 낮은 점수를 나타냈다(Bosch et al. 2004).
현재 국내에서는 구체적인 갈락토스혈증 환자를 위한 식 이지침이 마련되어 있지 않으며, 관련 연구 역시 미비한 실 정이다. 따라서, 국내 갈락토스혈증 환자의 식행동 및 영양 섭취 실태를 조사, 평가함으로써 한국형 식이지침 개발 및 실효성 제고를 위한 안전식단과 식생활 교육자료 작성이 필 요하다. 이에 본 연구에서는 갈락토스혈증 아동의 식행동, 영 양지수(Nutrition Quotients, NQ), 푸드네오포비아(Food Neophobia Scale, FNS), 건강관련 삶의 질(TNO-AZL Preschool Children Quality of Life, TAPQOL; TNO-AZL Questionnaire for Children’s Health-Related Quality of Life- Parent Form, TACQOL-PF)과 부모의 식품문해력(Food Literacy), 자녀의 식품군별 기호도, 식품섭취빈도(Food Frequency Questionnaire, FFQ), 영양상태평가(3일 24시간 회상법)을 조 사한 후 일반 아동과 비교 분석하고자 하였다. 연구 결과는 향후 국내 갈락토스혈증 환자를 위한 식생활 가이드와 맞춤 형 지원 프로그램 및 교육 콘텐츠 기획을 위한 기초자료로 활용될 것으로 기대된다.
II. 연구 내용 및 방법
1. 연구대상 및 기간
갈락토스혈증 환자는 연령이 낮을수록 식이제한이 엄격하 게 지켜져야 하며(Berry et al. 2004;Schadewaldt et al. 2004), 질병관리청의 국민건강영양조사에서 연령 기준을 만 6-11세, 만 12-18세로 구분하고 있음을 근거로 본 연구는 만 11세 이하 갈락토스혈증 질환 아동의 부모를 대상으로 실시 하였다. 질환 아동의 부모는 블로그, 카카오톡 등 SNS를 통 한 환우회 네트워크와 갈락토스혈증 환자를 진단 및 상담하 고 있는 전문의의 추천으로 모집하였으며, 한국희귀·난치성 질환연합회, 한국어린이난치병협회 등 관련 협회와 이용자 수가 많은 맘카페를 중심으로 홍보하여 모집하였다. 일반 아 동의 부모의 경우, 질환 아동과 비슷한 나이의 아동과 부모 를 대상으로 모집하였고, 홍보는 이용자 수가 많은 맘카페를 통해 진행하였다. 본 조사는 2021년 5월 1일부터 11월 5일 까지 실시되었으며, 설문지는 등기를 통해 대상자(질환 아동 17명, 일반 아동 29명)에게 전달되고 회수되었다. 총 46부가 수집되었으나 설문에 불성실한 응답을 제외한 질환 아동의 부모 13부, 일반 아동의 부모 26부로 총 39개의 설문지(총 회수율 약 84.8%)가 최종 분석에 사용되었다. 본 연구는 이 화여자대학교 생명윤리위원회(IRB 승인번호: 202104-0015- 02)의 승인을 받아 수행되었다.
2. 측정 도구
설문지의 모든 문항은 예비조사 및 선행연구를 바탕으로 수정, 보완하여 사용하였다(Park 2020). 설문은 만 5세를 기 준으로 미취학 아동과 학령기 아동으로 구분하여 실시하였 으며, 인구통계학적 특성과 식행동에 관한 18문항, 자녀의 영 양상태 및 식사의 질을 평가하기 위한 영양지수 21(미취학)/ 26(학령기) 문항, 푸드네오포비아 척도 10문항, 부모가 인지 하는 자녀의 건강관련 삶의 질을 조사하기 위한 43(미취학)/ 56(학령기) 문항, 부모의 식품문해력 관련 50문항, 자녀의 식 품군별 기호도 80문항, 자녀에 대한 교육 실태 및 요구 7문 항, 자녀의 식품섭취빈도 및 1회 섭취량 108문항으로 구성 되었다. 설문과 더불어 대상자들의 영양소 섭취량을 파악하 기 위해 24시간 회상법을 실시하였다.
영양지수는 한국영양학회에서 개발한 취학 전 아동 NQ-P (Lee et al. 2016), 어린이 영양지수 NQ-C (Lee et al. 2020a)를 사용하였으며, 푸드네오포비아 특성은 선행연구에 서 개발된 FNS (Pliner & Hobden 1992)를 활용하여 한국 어 번역본을 사용하였다(Jeon 2020). 건강관련 삶의 질에 대 한 문항은 TNO-AZL에서 개발한 TAPQOL와 TACQOL-PF 을 사용하였다(Vogels et al. 1998;Verrips et al. 1999;Fekkes et al. 2000).
식품문해력은 헬스 리터러시(Health literacy)의 개념에서 파생되어 등장한 용어로, 정의나 범위에 대해 다수의 연구가 진행되어 왔으나 연구자에 따라 다양한 해석이 존재한다(Yoo et al. 2021). Vidgen & Gallegos(2014)는 식품문해력을 개 인, 가정, 지역사회 혹은 국가가 식사의 질을 유지하고, 식생 활 회복력을 강화할 수 있도록 하는 발판이며, 건강 유지에 필요한 영양을 충족시킬 수 있도록 식사를 계획, 관리, 선택, 준비하고 섭취하는 데 필요한 지식, 기술, 행동 및 사회적, 환경적 요소의 모음으로 구성된다고 정의하였으며, 이는 가 장 널리 사용되고 있는 정의이다(Na 2021). 본 연구에서는 Na(2021)의 연구에서 한국의 문화적 맥락에서 개발된 척도 를 활용하였다.
식품섭취빈도조사법은 비교적 장기간의 일상 식사 섭취를 조사하는 방법으로 해당식품이나 음식을 얼마나 자주 섭취 하는지 조사하는 방법이다. 본 연구에서는 국민건강영양조사 에서 사용하는 타당도가 검증된 식품섭취빈도조사표를 이용 하여 주류를 제외한 식품 목록을 통해 최근 1년 동안의 섭 취빈도와 1회 섭취분량을 조사하였다. 설문 항목은 밥류(5개), 면·만두류(6개), 빵·떡류 (8개), 국·찌개류(12개), 콩·달 걀·고기·생선류(23개), 채소·해조류·서류(27개), 우유류(4개), 과일류(13개), 음료류(5개), 과자류(5개) 순서로 나열하였다. 섭취빈도 응답은 9개의 항목(거의 안 먹음, 월 1회, 월 2-3회, 주 1회, 주 2-4회, 주 5-6회, 일 1회, 일 2회, 일 3회)으로 구성하였다. 식품섭취빈도는 최근 1년 동안의 섭취빈도가 조 사되었으므로, 주당섭취빈도를 산출한 후 각 항목에 대한 합 을 산출하였다. 과일류는 제철 섭취여부에 대한 항목을 조사 하였고, 제철 중 생산량이 많은 개월에는 상대적으로 섭취빈 도가 높고, 그 외 개월은 섭취 빈도가 낮을 가능성을 고려하 여 제철 개월 수를 고려한 주당 섭취빈도를 산출하였다. 산 출된 빈도는 해석의 용이성을 위해 재범주화하였고, 주식인 밥류에 대해서는 하루 섭취 빈도에 대하여 범주화하였다.
식사 내용을 측정하는 도구 중 하나인 24시간 회상법은 조 사 1일전 하루 동안 섭취한 음식의 종류 및 섭취량 모두 응 답하는 방법이다. 본 연구에서는 조사대상자에게 자녀가 3일 간(주중 2일, 공휴일 1일) 섭취한 모든 식사를 기록하도록 하 였다. 식사 기록 회신 후에는 오차를 최소화하기 위하여 훈 련된 조사원이 전화 인터뷰를 통하여 조사대상자의 식사 기 록 뿐만 아니라 식사 시간, 매식 여부 등을 확인하였다. 24 시간 회상법으로 조사한 자료를 토대로 한국영양학회에서 개 발한 CAN Pro 5.0 전문가용(Computer Aided Nutritional Analysis Program for Professionals, The Korean Nutrition Society, Korea)을 활용하여 영양소를 분석하였다. 24시간 회 상법 식사조사에서 조사된 모든 섭취량은 목측표를 이용하 여 중량으로 환산한 뒤 영양소 섭취량을 분석하였다. 가공식 품의 경우 해당 제품의 영양성분 정보를 프로그램 내 식품 데이터베이스에 추가하여 분석을 진행하였다.
3. 통계분석
본 연구의 통계분석은 SPSS (Statistical Package for Science) Windows Ver. 26.0 통계프로그램(SPSS Inc., Chicago, IL, USA)을 활용하였다. 인구통계학적 특성, 질환유무에 따른 영 양지수, FNS, 건강관련 삶의 질, 부모의 식품문해력, 자녀의 식사지도 관련 요구는 기술통계로 분석하였다. 질환 유무에 따른 그룹간 식품군별 기호도와 24시간 회상법으로 산출된 결과는 비모수 통계인 Mann-Whitney U-test로 분석하였다. 식품섭취빈도법을 통해 조사된 결과에서는 그룹간 주요 식 품군 섭취빈도 차이에 대해 카이제곱 검정(Chi-square test) 방법을 사용하여 섭취 빈도를 확인하였고, Fisher’s Exact Test를 사용하여 섭취 빈도에 유의한 차이가 있는지 정확도 검정을 시행하였다. 영양지수, FNS 점수, 건강 관련 삶의 질 점수, 부모의 식품문해력 점수 간의 상관성 여부를 파악하기 위하여 비모수적 방법인 Spearman 상관분석을 실시하였다.
III. 결과 및 고찰
1. 조사대상자인 부모의 일반적 특성
조사대상자인 부모의 일반적 특성은 <Table 1>에 제시하 였다. 조사 대상자의 성별은 94.9%가 여성으로, 질환 아동의 부모는 92.3%가 여성, 일반 아동의 부모는 96.2%가 여성이 었으며 연령대는 질환 아동과 일반 아동의 부모 모두 30대 가 69.2%로 가장 많았다. 학력은 ‘대학교 졸업 이상’이 질환 아동의 부모가 92.3%, 일반 아동의 부모가 96.2%로 가장 높 게 나타났으며, 아버지의 직업은 회사원이 질환아동 부모군 53.8%, 일반아동 부모군 73.1%로 가장 많았다. 자녀의 성별 은 두 집단 모두 남성이 53.8%로 남녀 비율이 비슷하게 나 타났고, 자녀의 연령대는 질환아동 부모군은 0-2세와 6-11세 가 각각 38.5%로 많았으며, 일반아동 부모군은 0-2세가 38.5%로 가장 많았다. 질환 아동 부모군의 경우, 갈락토스혈 증 유형에 대한 응답이 ‘1형/고전적(53.8%)’, ‘4형(15.4%)’, ‘진단받지 못함(15.4%)’, ‘1형/Duarte(7.7%)’, ‘3형(7.7%)’ 순 으로 높게 나타났다.
가족 구성의 경우, 부모와 자녀로 구성된 형태가 질환아동 부모군 92.3%, 일반아동 부모군 92.3%로 가장 많았으며 자 녀 수는 질환아동 부모군은 ‘1명’이 53.8%, 일반아동 부모군 은 ‘2명’이 61.5%로 가장 많은 비율로 나타났다. 조사 대상 자녀의 출생 순위는 질환아동 부모군의 61.5%, 일반아동 부 모군의 69.2%가 ‘첫째 자녀’로 가장 많았다. 가정 월 소득은 질환아동 부모군 ‘300-400만 원’이 53.8%, 일반아동 부모군 ‘400만 원 이상’이 76.9%로 가장 많았으며, 가정 월 식비의 경우 질환아동 부모군은 ‘51-70만 원’과 ‘71-90만 원’이 각 각 38.5%, 일반아동 부모군은 ‘90만 원 이상’이 46.2%로 가 장 많았다.
자녀의 영양상태에 대해서는 질환 아동 부모의 61.5%가 보통, 38.5%가 좋다고 인지하고 있었으며, 일반 아동의 부모 는 53.8%가 보통, 46.2%가 좋다고 인지하는 것으로 나타났 다. 식이보충제 복용에 대해서는 두 집단 모두 76.9%가 복 용한다고 응답하였으며 복용하는 식이보충제의 종류로는 전 체 응답에서 ‘종합비타민·무기질(41.0%)’, ‘프로바이오틱스 (41.0%)’, ‘비타민D (33.3%)’로 높게 나타났으며 질환아동 부모군 역시 ‘프로바이오틱스(38.5%)’, ‘비타민D (38.5%)’, ‘종 합비타민·무기질(30.8%)’이 다른 항목에 비해 높게 나타났다.
2. 질환 유무에 따른 영양상태 비교
질환 유무에 따른 영양상태 비교는 <Table 2>와 같다. 우 선 전체 아동의 체질량 지수(Body Mass Index, BMI) 평균 은 16.33 kg/m2이며, 질환 아동은 16.71 kg/m2, 일반 아동은 16.14 kg/m2로 조사되었다. 미취학 아동의 경우 질환 아동은 15.43 kg/m2, 일반 아동은 15.92 kg/m2로 나타났으며, 학령기 아동은 질환 아동 18.77 kg/m2, 일반 아동 16.55 kg/m2로 나 타났다. Jung & Kim(2016)의 연구에서 4-6세 사이의 미취학 아동 245명의 BMI는 16.8 kg/m2로 본 연구의 아동 평균보다 높았다. 또한, 초등학생 1-3학년 560명을 대상으로 한 Lee et al.(2020b)의 연구에서 체질량지수 평균은 16.4 kg/m2로 연구 의 학령기 일반아동과는 유사했으나 질환아동의 경우 이보다 높았다. ‘2017 소아청소년 성장도표’의 성장곡선을 통해 연 령별 체중 백분위수로 분석한 결과, 5백분위 수 미만의 저체 중은 질환 아동은 15.4%, 일반 아동은 11.5%였으며, 5백분위 수 이상 85백분위수 미만인 정상아동의 경우 질환 아동 61.5%, 일반 아동 69.2%로 나타났다. 85백분위수 이상 95백 분위수 미만인 과체중 아동의 경우 질환 아동 7.7%, 일반 아 동 11.5%, 95백분위수 이상이거나 체질량지수가 25이상인 비 만아동은 질환 아동 15.4%, 일반 아동 7.7%로 나타났다(Kim et al. 2018). 질환 아동의 경우 저체중과 비만의 비율이 상대 적으로 일반 아동에 비해 많음을 확인할 수 있었다. 교육부 에서 발표한 2019 학생 건강검사 표본 통계에 따르면 초등 학교 남학생의 5.1%, 여학생의 5.8%가 저체중으로 나타났으 며, 비만의 경우 각각 16.6, 10.6%로 나타났다(Ministry of Education. 2020). 조사 결과 질환 아동의 15.4%가 각각 저 체중, 비만으로 상대적으로 위험집단의 비중이 높음을 확인 할 수 있었다. 어린 시절 저체중과 비만은 향후 올바른 성장 에 부정적 영향을 미칠 수 있으므로 균형 잡힌 식이섭취를 통한 영양상태 개선에 주의를 기울여야 하겠다.
영양상태를 판정하는 영양지수의 경우 평균이 전체 66.40 이고 질환 아동은 66.45, 일반 아동은 66.37으로 차이가 없 음을 알 수 있었다. 미취학 아동의 경우 질환 아동은 70.18, 일반 아동은 65.91로 나타났으며, 학령기 아동은 질환 아동 60.50, 일반 아동 67.26로 나타났다. 선행연구에서 부산, 경 남지역의 4-6세 사이의 미취학 아동 245명을 대상으로 조사 한 영양지수의 평균 점수는 58.28점이었으며, 대전 거주 3-6 세의 미취학 아동을 대상으로 한 연구에서 영양지수는 평균 58.5점으로 조사되었으며, 본 연구의 미취학 아동 평균 67.27 보다 비교적 낮게 나타났다(Lee et al. 2019;Kim & Cha 2020). 또한, 제주 지역의 초등학교 5-6학년 440명을 대상으 로 영양지수를 조사한 결과, 영양지수의 평균은 60.3점으로 본 연구의 학령기 아동 평균 64.84점보다 낮게 나타났다(Boo et al. 2015).
영양상태판정 결과를 살펴보면, 양호로 판정된 대상자는 질환 아동의 53.8%, 일반 아동의 53,8%로 동일하였으나 등급 별 분포의 경우, 질환 아동 그룹이 ‘상(53.8%)’, ‘하(23.1%)’, ‘중하(15.4%)’, ‘중상(7.7%)’ 순으로 나타났으며, 일반 아동 그룹은 ‘상(46.2%)’, ‘중상(26.9%)’, ‘중하(19.2%)’, ‘하(7.7%)’ 순으로 조사되었다. 질환 아동의 경우 ‘상’이 53.8%로 일반 아동의 46.2%보다 높았으나 ‘하’의 경우 23.1%로 일반 아동 의 7.7%보다 상대적으로 높아 질환 아동의 영양상태에 편차 가 큼을 확인할 수 있었다.
3. 부모가 인지하는 자녀의 푸드네오포비아, 건강과 관련된 삶 의 질
FNS 점수의 경우 전체 36.05, 질환 아동 38.77, 일반아동 34.69로 유의성이 없지만 질환아동이 일반아동에 비해 상대 적으로 식품에 대해 네오포빅한 경향이 있음을 알 수 있다 <Table 3>. 푸드네오포비아는 이유식을 시작하는 시기에 나 타나 만 2세부터 6세 사이에 급격히 증가하여 정점에 도달 하고, 연령이 증가함에 따라 새로운 음식에 대한 경험이 다 양해지며 새로운 음식에 대한 낯섬과 두려움은 줄어든다 (Dovey et al. 2008). 갈락토세미아와 유사하게 식이 제한이 필수적인 대사질환인 페닐케톤뇨증(PKU)을 가진 13세 미만 의 아동의 경우 일반 아동보다 네오포빅하며, 특히 푸드네오 포비아가 높은 것으로 조사되었다. 또한, PKU 아동의 보호 자가 일반 아동의 보호자에 비해 음식 선택과 섭취 시 더 많 은 주의를 기울이고, 새로운 음식에 대한 신뢰도가 낮고 두 려움이 크다고 보고되었다(Evans et al. 2016). 이는 질환아 동의 경우 어린 시절부터 제한적 식품 소비와 더불어, 식품 소비 전 식품 라벨, 소재에 대한 확인이 필요하며, 이러한 주 의 깊은 행동으로 인해 질환 아동이 일반아동에 비해 네오 포빅한 것으로 예측된 것으로 생각된다.
건강과 관련된 삶의 질의 경우 전체 89.28, 질환 아동 88.61, 일반 아동 89.62으로 유의성이 나타나지 않지만, 일반 아동이 질환 아동보다 높은 점수를 나타냈다. 만 5세 이하의 미취학 아동의 경우, 전체 88.24, 질환 아동 88.53, 일반 아 동 88.10이며, 만 6-12세의 학령기 아동은 전체 91.15, 질환 아동 88.75, 일반 아동 92.48로 일반 아동이 상대적으로 질 환 아동에 비해 삶의 질이 높다고 평가되었다. 학령기 이전 질환 유무와 상관없이 유사한 건강과 관련된 삶의 질을 나 타낸데 반해 학령기 아동의 경우 질환 유무에 따라 건강과 관련된 삶의 질에서 차이를 보였다. 갈락토스혈증을 비롯한 희귀대사질환자를 진단 및 상담하는 전문가들은 청소년기 환 자의 경우 질환에 대한 스스로의 인식과 제어력으로 삶의 질 이 완화된다고 하였으나 질환 아동의 부모를 대상으로 한 심 층인터뷰 결과, 초등학교 입학 후 교육기관내 구성원들의 질 환에 대한 낮은 이해도로 인해 식이제한으로 인한 심리적 박 탈감과 아동의 사회적 고립감이 더 커질 수 있다고 응답하 였다(Lim et al. 2022). 결과적으로 질환으로 인해 제한된 식 생활은 환자 스스로 적응, 극복할 수 있으나 사회적 지지 부 족으로 정서적 어려움을 겪고 있음을 확인할 수 있었다.
부모의 식품문해력을 조사한 결과 전체 182.26점이며, 질 환아동 부모군의 식품문해력의 총 점수는 183.08점으로 일 반아동의 181.85점보다 상대적으로 높았다. 특히 식품영양지 식, 식품위생, 식품기술, 자아효능감은 질환 아동이 일반 아 동에 비해 상대적으로 높았다. 질환아동 부모의 경우 국내 갈락토스 식품 내 함량, 식사 지침 가이드가 부재하여 부모 스스로 관련 정보 검색, 학습을 통해 문해력 점수를 향상시 킨 것으로 생각된다. 이에 반해 일반아동 부모의 경우 푸드 시스템, 사회문화적 맥락에 대해서는 상대적으로 높음을 확 인할 수 있었다. 향후 관련된 지표를 기반하여 올바른 식품 선택 및 건강상태 증진을 위한 맞춤형 정보 제공이 가능할 것으로 생각된다.
4. 식품군별 기호도 및 교육요구
질환 유무에 따른 자녀의 식품군별 기호도의 경우 전체 식 품군 중 질환 아동은 고기, 생선, 계란 및 콩류, 일반 아동은 우유 및 유제품에 대한 기호도가 가장 높았다<Table 4>. ‘우 유 및 유제품’과 ‘유지 및 당류’를 제외한 식품군에서 두 집 단의 기호도는 일반아동이 질환 아동에 비해 상대적으로 높 거나 거의 유사했다. 질환 아동이 일반 아동에 비해 우유 및 유제품의 경우 대표적인 제한 식품으로 기호도 역시 통계적 으로 유의하게 낮음이 조사되었다(p= .001).
조사대상자의 자녀에 대한 교육 실태 및 요구조사에 대한 결과는 <Table 5>에 제시하였다. 영양 및 식생활 관련 부모 교육에 참여한 경험이 있는 대상자의 비율은 질환아동 부모 군은 7.7%, 일반아동 부모군은 7.7%로 비슷했다. 교육의 필 요 여부는 질환아동 부모군은 ‘반드시 필요하다(46.2%)’, ‘어 느 정도 필요하다(38.5%)’, ‘보통이다(15.4%)’ 순으로 나타 났으며, 일반아동 부모군은 ‘어느 정도 필요하다(65.4%)’, ‘반드시 필요하다(26.9%)’, ‘보통이다(3.8%)’, ‘별로 필요치 않다(3.8%)’ 순으로 나타났다. 교육이 필요하지 않다고 응답 한 경우, 그 이유에 대해 ‘시간이 지나면 자연스럽게 해결될 문제라 생각하기 때문에’라고 답하였다. 교육 참여 의향은 질 환아동의 부모는 ‘약간의 참여 의향이 있다(53.8%)’, ‘반드시 참여할 것이다(23.1%)’, ‘보통이다(15.4%)’, ‘참여할 의향이 별로 없다(7.7%)’ 순으로, 일반아동의 부모는 ‘약간의 참여 의향이 있다(46.2%)’, ‘반드시 참여할 것이다(38.5%)’, ‘보통 이다(11.5%)’, ‘참여할 의향이 별로 없다(3.8%)’ 순으로 나타 났다. 교육에서 다루어야 할 내용으로 가장 중요하다고 생각 하는 것은 질환아동 부모군의 경우 ‘식품과 권장 식단에 대 한 정보 제공’에 대한 요구도가 61.5%로 일반아동 부모군의 34.6%에 비해 약 2배 높았다. 일반아동 부모군이 ‘식품·영 양, 조리 방법에 관한 지식과 기술 이해(30.8%)’, ‘식품 섭취 유도로 영양에 의한 질병 예방 목적(30.8%)’으로 다양한 분 야에 대한 교육을 희망한데 반해 질환아동 부모군의 경우 불 확실한 식품 정보, 제한 식이로 인해 실질적 식품과 식단에 대한 정보 요구도가 높음을 확인할 수 있었다.
자녀의 식생활 관리와 관련된 영양 지식을 얻는 곳에 대 해서는 질환아동 부모군은 ‘인터넷(58.8%)’, ‘주변 사람들 (33.3%)’, ‘책·잡지·신문(6.7%)’, ‘TV·라디오(6.7%)’ 순으로 나타났으며, 일반아동 부모군은 ‘인터넷(80.8%)’, ‘주변 사람 들(11.5%)’, ‘책·잡지·신문(7.7%)’ 순으로 나타났다. 질환아 동 부모군의 경우 질환에 대한 정보 부족으로 일반아동에 비 해 질환 아동들의 커뮤니티 등을 통한 정보를 취득하고 있 었다. 학부모를 대상으로 영양 및 식생활 교육을 실시할 경 우, 선호하는 교육 방법으로는 질환아동 부모군과 일반아동 부모군 모두 비대면 방식이 각각 46.2, 57.7%로 가장 높게 나타났으며, 다음으로 대면과 비대면의 혼합이 38.5, 34.6% 로, 대면 방식이 15.4, 7.7%로 나타났다. 선호하는 교육 규모 는 질환아동 부모군과 일반아동 부모군 모두 10인 이하의 소 규모 집단이 각각 84.6, 69.2%로 가장 높게 나타났으며, 다 음으로 개인과 집단의 혼합이 15.4, 19.2%로 나타났다.
5. 식이섭취 현황
1) 24시간 회상법에 의한 식품섭취조사
24시간 회상법으로 조사한 그룹간 영양소 섭취량 차이를 <Table 6>에 제시하였다. 질환 아동의 1일 평균 에너지 섭취 량이 일반 아동의 1일 평균 에너지 섭취량보다 높은 경향을 나타내었으나 유의한 차이를 보이지 않았다. 영양소섭취량을 에너지 1,000 kcal 당 섭취량으로 환산한 영양밀도를 비교해 보면, 다량 영양소 중 탄수화물의 경우 유의한 차이를 나타 내지 않았고, 지질 중 식물성 지질의 1일 평균 섭취량이 갈 락토스혈증 아동이 더 높은 섭취를 하는 것으로 나타났다(p = .010). 지용성 비타민에서는 질환 아동의 1일 평균 비타민 K 섭취량이 일반 대상자보다 높은 경향을 나타났다(p= .050). 비타민 A, 비타민 D, 비타민 E는 일반 아동보다 질환 아동 의 평균 섭취량이 높은 경향이 있었으나 통계적으로 유의하 지 않았다. 수용성 비타민의 경우 분석한 모든 영양소에서 두 그룹간 유의한 차이를 보이지 않았다. 무기질 중 칼슘의 경우 질환 아동보다 일반 아동에서 1일 평균 섭취량이 높은 경향을 나타내었으나 유의하지 않았다. 그러나 식물성 칼슘 과 동물성 칼슘으로 구분하여 확인한 결과 식물성 칼슘은 질 환 아동에서, 동물성 칼슘은 일반 아동에서 유의하게 높은 섭취량을 나타내었다(p= .004, p= .013). 이는 우유 섭취량 차 이에 대해 기인한 것으로 사료된다.
무기질 중 염소 섭취량은 질환 아동보다 일반 아동에서 1 일 평균 섭취량이 높게 나타났고(p= .032), 마그네슘 평균 섭 취량은 질환 아동이 더 높은 1일 평균 섭취량을 나타내었다 (p= .023). 그 외 다른 무기질은 그룹간 유의한 차이를 나타 내지 않았다.
2) 식품섭취빈도법에 의한 식품섭취조사
갈락토스혈증 질환에 따른 주요 식품군에 대한 식품섭취 빈도를 <Table 7>에 제시하였다. 밥류의 경유 매일 먹는 주 식으로 간주하여 일일섭취빈도로 제시하였으며, 그 외 나머 지 식품군에 대한 식품섭취빈도는 주당섭취빈도로 제시하였 다. 밥류의 경우 하루동안 전혀 섭취하지 않는 대상자의 비 율이 일반 아동이 46.2%로 높게 나타났으나, 2회 이하, 2회 를 초과하여 섭취하는 대상자는 일반 아동보다 질환 아동에 서 더 비율이 높은 결과를 나타내었다(p= .008). 그 외 면·만 두류, 빵·떡류, 국·찌개류, 콩·달걀·고기·생선류, 채소·해조 류·서류, 우유류, 과일류, 음료류, 과자류에 대한 식품섭취빈 도는 두 그룹간 유의한 차이를 나타내지 않았다. 식품섭취빈 도법에서 우유류에 대해서 유의한 차이를 나타내지 않았는 데 이는 우유류 내에도 두유, 요구르트 등 다른 유제품이 함 께 포함된 결과로 종류가 세분화되어 있지 않아 전체 결과 가 희석되었을 것이라고 판단된다.
6. 영양지수, FNS, 건강과 관련된 삶의 질 변수 간의 상관관계
부모가 인식하는 자녀의 영양지수, FNS 점수, 건강 관련 삶의 질 점수, 영양지수(NQ)간의 Spearman 상관분석 결과 는 <Table 8>과 같다. 푸드네오포비아는 건강과 관련된 삶 의 질 점수와 상관계수 −0.384(p= .016)로 중등도의 음의 상 관관계를 보였다. 즉, 아동이 푸드네오포빅할수록, 건강 관련 삶의 질이 낮아지는 것으로 나타났다. 아직까지 푸드네오포 비아와 삶의 질 사이의 관계에 대한 연구는 이뤄지지 않아 추가적인 연구가 필요할 것으로 보인다.
IV. 요약 및 결론
본 연구는 국내 갈락토스혈증 환자들의 영양상태 개선 및 삶의 질 향상을 위한 목적으로 영양상태, 식행동, 건강과 관 련된 삶의 질 등을 만 11세 이하의 갈락토스혈증 아동 부모 13명, 일반아동의 부모 26명을 대상으로 2021년 5월부터 11 월까지 조사하였다. 조사 결과 유사한 연령대의 질환아동과 일반아동의 영양상태, 건강과 관련된 삶의 질, 식이섭취현황 을 살펴볼 수 있었으며, 향후 국내 갈락토스혈증 환아들을 위한 식생활 가이드와 영양관련 정책 수립의 기초자료로 활 용될 수 있을 것으로 생각된다.
조사대상자들의 인구통계학적 결과는 질환 아동의 갈락토 스혈증 유형은‘1형/고전적(53.8%)’, ‘4형(15.4%)’, ‘판정받지 못함(15.4%)’, ‘1형/Duarte (7.7%)’, ‘3형(7.7%)’순으로 학계 보고된 바와 같이 고전형이 비율이 높았다. 부모가 인지하는 자녀의 영양상태에 대해 질환 아동의 부모는 ‘보통이다’가 61.5%로 일반아동의 53.8%에 비해 높게 응답하였고, ‘좋다’ 라는 응답은 일반아동(46.2%)의 부모가 질환아동(38.5%)보 다 높다고 응답하였다. 식이보충제 복용 여부는 두 집단 모 두 76.9%로 동일했으나, 질환아동의 경우 일반아동에 비해 칼슘, 비타민D에 대한 복용이 높음을 확인할 수 있었다. 성 장과 관련된 칼슘의 경우 우유 및 유제품을 통해 섭취할 수 있으나 질환아동은 우유 및 유제품 섭취가 제한되므로 관련 식이 보충제의 섭취가 일반아동보다 높은 것으로 사료된다.
조사 대상자의 체질량 지수는 미취학 아동의 경우 질환 유 무에 상관없이 유사했으나 학령기 아동의 경우 질환 아동 (18.77 kg/m2)이 일반 아동(16.55 kg/m2)보다 높았다. 영양지 수는 선행연구보다 낮은 것으로 나타났으며, 2017년 소아청 소년 성장도표에 근거하여 분석한 결과 질환 아동에 비해 일 반아동이 정상체중 범주에 해당되는 비율이 높았다. 이에 반 해 질환아동의 저체중, 비만 비율이 일반아동보다 높았다. 영 양지수 분석 결과, 취학을 기준으로 일반 아동은 영양지수가 소폭 향상된 데 반해 질환 아동의 경우 낮아졌으며, 판정 결 과 역시 질환 아동의 경우 상, 하 그룹의 비율이 일반아동보 다 높은 것으로 조사되었다.
부모가 생각하는 자녀의 푸드네오포비아(FNS) 점수의 경 우 질환아동(38.77)이 일반아동(34.69)에 비해 네오포빅하였 으며, 건강과 관련된 삶의 질은 질환아동(88.81), 일반아동 (89.62)로 유사하였고, 취학유무에 따라 일반아동의 경우 학 령기 아동의 경우 건강과 관련된 삶의 질이 92.48점으로 질 환아동의 88.75점보다 높았다. 부모의 식품문해력은 질환아 동(183.08)이 일반아동(181.85)으로 소폭 높음을 확인할 수 있었다. 조사 결과 질환아동의 경우 질환으로 인한 식품에 대한 선택, 소비가 제한되면서 푸드네오포비아적 성향이 높 음을 확인할 수 있었다.
질환 유무에 따른 식품군별 기호도는 장류를 제외한 식품 군에서 일반아동이 질환아동에 비해 기호도가 높았고, 특히 우유 및 유제품(p= .001), 유지 및 당류(p= .04)에 대한 기호 도가 유의적으로 높았다. 교육 실태 및 요구의 경우 두 그룹 모두 교육 참여 경험이 약 90% 이상으로 매우 낮았고, 우선 시 되는 교육 내용으로 일반아동이 다양한 내용을 요구한데 반해 질환아동의 경우 ‘식품과 권장 식단에 대한 정보’제공 을 요구하였다. 현재 우리나라의 경우 국내 식생활을 반영한 제한식품, 안전식품에 대한 정보 제공이 부재하며, 질환 아 동의 부모들은 대부분 해외 자료를 기반하거나 질환자 모임 을 통한 한정적 정보에 의존하여 자녀에게 식품을 제공하고 있다. 질환아동의 올바른 성장을 위해서는 식품의 갈락토스 함량 분석 DB와 조리방법에 따른 변화 등을 분석한 자료를 근거한 안전 식품 및 권장 식단 제공이 반드시 필요하다.
24시간 회상법으로 조사한 영양소섭취량을 에너지 1,000 kcal 당 섭취량으로 환산한 영양밀도를 비교해보면, 다량 영 양소의 식물성 지질의 1일 평균 섭취량이 갈락토스 대사질 환 대상자가 더 높은 섭취를 하는 것으로 나타났다(p= .010). 무기질 중 식물성 칼슘은 갈락토스 대사질환 대상자에서, 동 물성 칼슘은 일반 대상자에서 유의하게 높은 섭취량을 나타 내었다(p= .004, p= .013). 이는 우유 섭취량 차이에 대해 기 인한 것으로 사료된다. 식품섭취빈도법에 의한 식품섭취조사 결과로 밥류의 경우 하루 전혀 섭취하지 않는 대상자의 비 율이 일반 대상자가 46.2%로 높게 나타났으나, 2회 이하, 2 회 초과하여 섭취하는 대상자는 일반 대상자보다 갈락토스 대사질환 대상자에서 더 비율이 높은 결과를 나타내었다(p= .008).
본 연구는 질환아동의 식이행태 및 영양섭취 뿐만 아니라 건강과 관련된 삶의 질, FNS 등을 조사한 것으로 갈락토스 혈증 아동의 식생활을 이해하는데 큰 의의가 있다. 그러나 국내 갈락토스혈증 환자의 수가 적고 조사 연령대가 만 11 세 이하로 한정되어 생애주기별 갈락토스혈증 환자의 식생 활을 파악하는 데는 한계가 있다. 또한 해외 갈락토스혈증에 관련 연구에 비해 국내 연구는 초기 단계로, 향후 다양한 식 품과 조리/가공 방법에 따른 갈락토스 함량, 체내 합성 등의 연구가 수행되어야 할 것으로 생각된다. 그럼에도 불구하고 본 연구는 국내 갈락토스혈증 아동의 식생활 관련 요소를 조 사함으로써 질환 아동의 영양상태와 지원 요구를 통한 체계 적인 지원과 더 나아가 선천성 대사질환에 대한 국가 정책 마련에 기여할 것으로 생각된다.
